Dermatology Online Journal

Cheilitis glandularis und aktinische Cheilitis: Differentialdiagnosen – Bericht über drei ungewöhnliche Fälle
Emanuel Sávio Souza Andrade DDS MSc PhD1, Ana Paula Veras Sobral DDS MSc PhD2, José Rodrigues Laureano Filho DDS MSc PhD3, Marconi Eduardo Sousa Maciel Santos DDS MSc4, Igor Batista Camargo DDS5
Dermatologie Online-Zeitschrift 15 (1): 5

1. Dozent für Mund-, Kiefer- und Gesichtspathologie. Direktor der Master- und PhD-Programme in Mund-, Kiefer- und Gesichtschirurgie
2. Außerordentlicher Professor für orale Pathologie
3. Dozent für Mund-, Kiefer- und Gesichtschirurgie. Professor der Master- und PhD-Programme in Mund-, Kiefer- und Gesichtschirurgie
4. Doktorand – Postgraduiertenprogramm für Mund-, Kiefer- und Gesichtschirurgie
5. Student des Master-Abschlusses – Postgraduiertenprogramm für Mund-, Kiefer- und Gesichtschirurgie
Schule für Zahnmedizin von Pernambuco (FOP / UPE), Recife, Brasilien. [email protected] , [email protected]

Abstract

Eine Vielzahl von pathologischen Zuständen unterschiedlicher Ätiologie kann die Lippen betreffen. Cheilitis glandularis (CGL) ist eine seltene Erkrankung unbekannter Ätiologie, die durch eine Entzündung der kleinen Speicheldrüsen der Unterlippe gekennzeichnet ist. Ziel dieser Arbeit ist es, die Diagnose und Behandlung von zwei Fällen von CGL in einem frühen Alter (einer bei einem Kind und der andere bei einem jungen Erwachsenen mit geistiger Behinderung) mit der Diagnose und Behandlung von aktinischer Cheilitis zu vergleichen, die in tropischen Ländern viel häufiger auftritt als CGL.

Einleitung

Das Zinnoberrot ist das offensichtlichste Element der Anatomie der Lippen und stellt die Verbindung zwischen Haut und Schleimhaut dar . Das Zinnoberrot, das zuerst vom französischen Dermatologen Jean Darier als Semimucosa konzipiert wurde, ist die äußere Darstellung der Pars marginalis des Musculus orbicularis ori. Die Lippen setzen ihren Lauf über die zinnoberrote Grenze hinaus durch die Pars peripheralis der Orbicularis fort, die von der Ala und der Columella der Nase überlegen und dem Kinn minderwertig begrenzt wird .

Entzündliche Erkrankungen der Lippen der Mundhöhle werden allgemein als Cheilitis bezeichnet, wenn sie das Zinnober der Lippen betreffen . Ob akut und symptomatisch, chronisch oder behindernd, eine gründliche Untersuchung ist erforderlich, um die Ursache zu ermitteln und Malignität auszuschließen. Eine gute Anamnese und klinische Untersuchung mit sorgfältiger Aufmerksamkeit für die Mundhöhle wird oft die Ursache aufdecken .

Die klinische Beurteilung und Histopathologie der Speicheldrüsen ist ein komplexes und schwieriges Gebiet der diagnostischen Pathologie . In der neuesten Klassifikation der Weltgesundheitsorganisation (WHO) gibt es 40 benannte Neoplasmen, von denen viele variable histologische Merkmale aufweisen, die selbst den erfahrensten Pathologen herausfordern können . Cheilitis glandularis (CGL) ist eine seltene Erkrankung, die ursprünglich in den kleinen labialen Speicheldrüsen beschrieben wurde und klinisch durch Ödeme und fokale Ulzerationen gekennzeichnet ist .

Der vorliegende Bericht beschreibt die Diagnose und Behandlung eines Patienten mit einer ungewöhnlichen pädiatrischen Präsentation von Cheilitis glandularis und einem anderen, der als junger Erwachsener eine Cheilitis entwickelte. Da dieser Zustand viele Gemeinsamkeiten mit anderen Läsionen aufweist, wird ein dritter Fall von aktinischer Cheilitis bei einem Kind beschrieben, um die Notwendigkeit einer gründlichen Differentialdiagnose zu verstärken.

Fallberichte

Fall eins

Ein 12-jähriger Junge kam im September 2003 mit seiner Mutter in die Ambulanz für Mund-, Kiefer- und Gesichtschirurgie der Pernambuco School of Dentistry der Universität von Pernambuco (FOP / UPE), nachdem er vom Dermatology Study Center von Recife (CEDER) , so dass eine Narbenbiopsie an einem ulzerierten Bereich seiner Unterlippe durchgeführt werden konnte. Das Zinnober zeigte ein Geschwür, das etwa 75 Prozent der gesamten Lippenfläche bedeckte. Die Unterlippe des Patienten war aufgrund des Vorhandenseins von Ödemen leicht umgestülpt und der Patient klagte über Beschwerden während der Palpation und während des Essens. Er berichtete von keinem vorherigen chirurgischen Eingriff in der Region und es wurde keine Familiengeschichte ähnlicher Fälle hervorgerufen. Bei der intraoralen Untersuchung wurde festgestellt, dass der Patient ein gemischtes Gebiss mit allen bleibenden Frontzähnen hatte, die sich in einem guten Sauberkeitszustand befanden (Abb. 1a & Fig. 1b). Eine Narbenbiopsie wurde durchgeführt und das Material an das Oral Pathology Laboratory der Pernambuco School of Dentistry (LPBFOP / UPE) geschickt (Abb. 1c) und die Histopathologie zeigten ausgedehnte Ulzerationen und ein intensives, lymphoplasmozytäres Entzündungsinfiltrat im Drüsenparenchym sowie erweiterte Gänge (Abb. 2). Die histologische Diagnose war eine chronische Mukositis mit Ulzeration und chronischer Sialodentitis, die mit der klinischen Diagnose einer Cheilitis glandularis vereinbar war.

Abbildung 1	Abbildung 2
Abbildung 1a. Ansicht des Gesichts des Kindes, die die Asymmetrie und Eversion aufgrund von Ödemen in der Unterlippe zeigt, 1b. Nahaufnahme, die ein Geschwür zeigt, das 75% der Ausdehnung des Zinnoberrots der Unterlippe bedeckt, 1c. Cheiloplastik mit einem Skalpell # 5, 1d. Ansicht der Lippe während der Operation, die die Entfernung der kleinen Speicheldrüsen zeigt. Abbildung 2. Abgegrenzte Bereiche der Peripherie mit Ulzerationen und darunter liegenden Bereichen vaskulärer Neoformation und Entzündung (>). Im tiefen Teil der Probe (*) werden kleinere Speicheldrüsen beobachtet, die ein periazinales entzündliches Infiltrat aufweisen.

Der Patient wurde einer topischen und systemischen Behandlung mit Kortikosteroiden unterzogen. Nach drei Monaten hatte sich der Zustand des Patienten leicht verbessert, und er wurde dann mit der Bitte des Dermatologieteams, die Läsion durch Verminelektomie zu behandeln, in die FOP-Ambulanz zurückgeschickt.

Die Labioplastik der Unterlippe wurde en bloc geplant und durchgeführt, wobei das Geschwür über das gesamte Zinnoberrot unter örtlicher Betäubung entfernt (rasiert) wurde, wobei die Mittellinie abgegrenzt wurde, um einen Keilverschluss zu ermöglichen, ohne dass pedikuläre Lappen erzeugt werden müssen. In Verbindung mit der Entfernung der Läsion wurde eine möglichst große Anzahl kleinerer Speicheldrüsen im Bereich des Operationsbetts entfernt, um einen Rückfall zu verhindern (Abb. 1d). Das histologische Erscheinungsbild der Exzisionsprobe war wie folgt: fragment der Mundschleimhaut mit geschichteten parakeratinized Pflaster Epithel Anzeige Bereiche der Ulzeration und Akanthose ausgekleidet. Das Bindegewebe war faserig und gut vaskularisiert und zeigte eine Fülle kleiner Speicheldrüsen, in denen zusätzlich zu erweiterten Kanälen Herde mononukleären Entzündungsinfiltrats an periazinalen und periduktalen Stellen beobachtet wurden. Die endgültige Diagnose war ein chronisch akuter Entzündungsprozess mit Ulzeration und einem klinischen Bild von Cheilitis glandularis.

Abbildung 3

Abbildung 3a. Nahaufnahme der Unterlippe mit der Narbenkruste am siebten postoperativen Tag, 3b & 3c. Ansicht der Unterlippe und des Gesichts des Kindes nach 6 Monaten mit einer schwachen Narbenlinie.

Am siebten postoperativen Tag zeigte der Patient eine mit den Nähten verbundene Narbenkruste. (Abb. 3a). Die Ergebnisse wurden im Vergleich zu möglichen alternativen klinischen Behandlungen über den 3-monatigen Follow-up-Zeitraum als zufriedenstellend angesehen (Abb. 3b). Der Fall wird seit fünf Jahren ohne klinische Anzeichen eines Rückfalls beobachtet (Abb. 3c).

Fall zwei

Abbildung 4

Abbildung 4a. Ansicht des Gesichts des jungen Erwachsenen mit geistiger Behinderung, die ein Ödem der Unterlippe zeigt, sowie das Fehlen einer Lippendichtung aufgrund eines offenen Bisses der Frontzähne, 4b. Nahaufnahme mit Wellen im zentralen Teil des Zinnoberrots der Unterlippe, 4c. Ansicht der Größe der chirurgischen Probe, die während der Cheiloplastik entfernt wurde.

Ein 23-jähriger Mann mit geistiger Behinderung kam im September 2007 mit seiner Mutter in die Ambulanz für Mund-, Kiefer- und Gesichtschirurgie, nachdem er ebenfalls vom Dermatologischen Studienzentrum von Recife (CEDER) zur Vermelinektomie seiner Unterlippe überwiesen worden war. Es wurde festgestellt, dass das Zinnoberrot der Unterlippe aufgrund eines großen Ödems mit Wellen und Ausdünnung der Haut, die etwa 60 Prozent der gesamten Lippenfläche bedeckt, umgestülpt war (Abb. 4a). Der Patient klagte trotz seiner Kommunikationsschwierigkeiten über Beschwerden beim Abtasten und beim Essen. Seine Mutter berichtete von keinem vorherigen chirurgischen Eingriff in der Region und während der Anamnese des Patienten wurde keine Familienanamnese eines ähnlichen Zustands gemeldet. Bei der intraoralen Untersuchung wurde festgestellt, dass der Patient einen vorderen offenen Biss und das Vorhandensein aller bleibenden Frontzähne hatte, die sich nicht in einem guten Sauberkeitszustand befanden. Der Patient zeigte eine bukkale Atmung, die zu der Schwierigkeit bei der Abdichtung der Lippen beitrug (Abb. 4b).

Abbildung 5	Abbildung 6
Abbildung 5a. Mikroskopaufnahme mit 40-facher Vergrößerung, die eine Zunahme der Dicke des Epithels und des darunter liegenden Bindegewebes mit mehreren von Entzündungsgewebe durchdrungenen Azini- und Drüsengängen zeigt, 5b. Mikroskopaufnahme mit 100-facher Vergrößerung, die kleinere Speicheldrüsen und periacinales Entzündungsinfiltrat zeigt, 5c. Mikroskopaufnahme mit 100-facher Vergrößerung, die eine Desorganisation des Epithelgewebes nahe der Basallamina zeigt, 5d. Mikroskopaufnahme mit 400-facher Vergrößerung, die Epithelzellen zeigt, die den Verlust der Zellanordnung und mehrere Mitosen veranschaulichen, beide charakteristisch für intensives atypisches Epithel. Abbildung 6a. Nahaufnahme des Zinnoberrots der Unterlippe in der unmittelbaren postoperativen Phase, genäht mit Nylon 5-0. Es ist ersichtlich, dass der Patient aufgrund der Unfähigkeit, richtig zu schlucken, Sialorrhoe aufweist, 6b & 6c. Ansicht der Unterlippe und des Gesichts des Patienten nach 6 Monaten mit einer kosmetisch akzeptablen Narbe.

Die Labioplastik der Unterlippe wurde geplant und en bloc mit Entfernung (Rasur) des gesamten Ödembereichs im Zinnoberrot unter örtlicher Betäubung durchgeführt (Abb. 4c). Die Zinnoberrotektomie wurde durchgeführt und das Material an das Oral Pathology Laboratory der Pernambuco School of Dentistry (LPBFOP / UPE) geschickt. Die histologischen Schnitte zeigten ausgedehnte Ulzerationen und ein intensives lymphoplasmozytäres Entzündungsinfiltrat im Drüsenparenchym sowie erweiterte Gänge. Darüber hinaus wurde das Vorhandensein vieler atypischer Epithelzellen festgestellt, es gab einige Mitosen. Die histologische Diagnose war chronische Mukositis mit Ulzeration und chronischer Sialodentitis, die mit der klinischen Diagnose einer Cheilitis glandularis mit atypischen Epithelzellen kompatibel war (Abb. 5). In beiden Fällen wurde 5-0 Nylonnaht verwendet, um eine mögliche Bildung von übermäßigem Narbengewebe zu verhindern (Abb. 6a). Die Ergebnisse wurden über den 6-monatigen Follow-up-Zeitraum als zufriedenstellend angesehen. Der Fall wurde ein Jahr lang ohne klinische Anzeichen eines Rückfalls beobachtet (Abb. 6b & 6c).

Fall drei

Abbildung 7

Abbildung 7a. Anfängliches klinisches Erscheinungsbild mit Ulzerationsbereichen der Schleimhaut der Unterlippe, 7b. Nach Cheiloplastik, 7c. Histologisches Erscheinungsbild (H.E. 100x): parakinatinisiertes geschichtetes Pflasterepithel. Das darunter liegende Bindegewebe weist als typische Merkmale der Läsion eine Sonnenelastose (Pfeile) und eine leichte Entzündung auf.

Ein 11-jähriger Junge kam im Juli 2007 mit seiner Mutter in die Ambulanz für Mund-, Kiefer- und Gesichtschirurgie, nachdem er wie die beiden anderen Patienten vom Dermatologischen Studienzentrum von Recife (CEDER) zur Vermelinektomie seiner Unterlippe überwiesen worden war. Das Zinnoberrot der Unterlippe zeigte ein tiefes Geschwür, das etwa 35 Prozent der gesamten Lippenfläche in der Nähe der Mittellinie bedeckte (Abb. 7a). Seine Schwester berichtete von keinem vorherigen chirurgischen Eingriff in der Gegend und es wurde keine Familiengeschichte ähnlicher Fälle hervorgerufen. Bei der intraoralen Untersuchung wurde festgestellt, dass der Patient alle bleibenden Frontzähne hatte, die sich in einem guten Zustand der Sauberkeit befanden. Der Patient beklagte sich, dass das Geschwür größer wurde, wenn er schulische Aktivitäten ausübte, die ihn dem Sonnenlicht aussetzten. Dies geschah trotz der Verwendung von Lippenschutzprodukten mit Sonnenschutzmitteln, die von einem Dermatologen verschrieben wurden.

Die Labioplastik der Unterlippe wurde geplant und en bloc mit Entfernung (Rasur) des gesamten Ulzerationsbereichs im Zinnoberrot unter örtlicher Betäubung durchgeführt. Die Zinnoberrotektomie wurde durchgeführt und das Material an das Oral Pathology Laboratory der Pernambuco School of Dentistry (LPBFOP / UPE) geschickt. Die histologischen Schnitte zeigten eine ausgedehnte Elastosebildung im darunter liegenden Bindegewebe (Solarelastose) (Abb. 7c). Das Epithel wies Bereiche der Hypertrophie auf, die sich mit einer Ausdünnung der Haut abwechselten. Die histologische Diagnose lautete Cheilitis actinica.

Die Ergebnisse wurden über den 6-monatigen Follow-up-Zeitraum als zufriedenstellend angesehen. Der Fall wird seit mehr als einem Jahr ohne klinische Anzeichen eines Rückfalls beobachtet (Abb. 7b).

Cheilitis glandularis ist eine seltene entzündliche Erkrankung der kleinen Speicheldrüsen, vorwiegend der Unterlippe, obwohl gelegentlich über CGL berichtet wurde, das die Oberlippen und den Gaumen betrifft . In der Vergangenheit wurde CGL nach dem Spektrum der Progressionsmerkmale in drei klinische Typen eingeteilt: einfach, oberflächlich suppurativ und tief suppurativ . Ähnliche Läsionen wurden gelegentlich an anderer Stelle in der Mundhöhle mit dem alternativen Namen suppurative Stomatitis glandularis beschrieben . Dieser Begriff gilt nicht für unsere Fälle, da die histologischen Merkmale vom tiefen eitrigen Typ waren und nur die Unterlippe betroffen war.

Cheilitis glandularis stellt eine diagnostische Herausforderung für Kliniker dar, da die ätiologischen Faktoren ungewöhnlich und nicht gut verstanden sind. Die klinische Differentialdiagnose umfasst orofaziale (Cheilitis) Granulomatose, multiple Mukozelen, aktinische Cheilitis, Mukoviszidose, Zystadenom, Zystadenokarzinom, Mukoepidermoidkarzinom . Darüber hinaus können die mikroskopischen Merkmale eine Vielzahl von histopathologischen Merkmalen aufweisen, die bei den verschiedenen Arten von CGL auftreten . Beispiele für die Schwierigkeit bei der Diagnose von CGL wurden bereits berichtet .

Mikroskopisch zeigt CGL variabel erweiterte und gewundene kleine Speicheldrüsengänge sowie interstitielle akute und chronische Entzündungen. Die Gänge sind häufig mit Onkozytenzellen mit Hyperplasieherden ausgekleidet und es können stumpfe intraluminale Papillarprojektionen auftreten . Einer der hier beschriebenen Fälle von CGL wurde zunächst als chronisch entzündliche Mukositis und chronische Sialodenitis diagnostiziert, basierend auf einer kleinen Narbenbiopsie des prominenten eitrigen Ödems der Unterlippe. Die anfängliche histopathologische Diagnose in diesem pädiatrischen Fall unterscheidet sich nicht von der Exzisionsbiopsie und stimmt mit Stoopler et al. , die angeben, dass CG histopathologisch und klinisch als duktale Ektasie definiert ist, die in der gesamten Probe besser beobachtet wird als in einer kleinen Einzelprobe, die während einer Inzisionsbiopsie erhalten wurde .

Die meisten Fälle von CGL wurden bei Männern mittleren Alters und älteren Menschen berichtet , aber einige Fälle wurden bei Frauen und Kindern berichtet . Obwohl die Ätiologie von CGL noch unbekannt ist, verstärkt die Beteiligung von Kindern die Bedeutung der Familiengeschichte und legt nahe, dass diese Krankheit mit einem autosomal dominanten Vererbungsmuster erblich sein kann . Emotionale Störungen, schlechte Mundhygiene, Rauchen, chronische Sonneneinstrahlung und Wind sowie ein geschwächtes Immunsystem wurden als prädisponierende Faktoren vorgeschlagen . Es wurde jedoch über einen ungewöhnlichen Fall von CGL bei einem Patienten mit HIV-Infektion berichtet, aber die Assoziation wurde als zufällig angesehen, da eine zellvermittelte Immunsuppression in der Ätiologie von CGL wahrscheinlich keine Bedeutung hat . Im vorliegenden Bericht war Fall eins ein 12-jähriger Junge ohne familiäre Vorgeschichte der Störung und gute Mundhygiene, während Fall zwei ein junger Erwachsener mit kindlichem Verhalten aufgrund seiner geistigen Behinderung war; Beide weichen von der überprüften Literatur ab.

Die Behandlung von CGL reicht von einer konservativen Behandlung mit topischen und systemischen Steroiden bis hin zu einer umfassenderen Behandlung wie Resektion . Die Reduktion oder Eliminierung prädisponierender Faktoren ist der erste Schritt in der Behandlung . Lippenbalsame, Weichmacher und Sonnenschutzmittel wurden für Patienten mit übermäßiger Sonneneinstrahlung und Wind empfohlen . Wenn prädisponierende Faktoren nicht identifiziert oder beseitigt werden können, sollte eine konservative Behandlung erfolgen, einschließlich der Verwendung von topischen Steroiden, intraläsionalen Steroiden, systemischen Anticholinergika, systemischen Antihistaminika und / oder Antibiotika . Wenn eine konservative Therapie fehlschlägt, wie in unseren klinischen Fällen, ist häufig ein chirurgischer Eingriff erforderlich, um die Lippeneversion umzukehren und die Entzündungsquellen der kleinen Speicheldrüsen zu entfernen . Chirurgische Optionen umfassen Kryochirurgie, Zinnoberrotektomie und / oder Strippen der Labialschleimhaut, wie von Stoopler et al. Wir stimmen daher auch Nico et al. dass bei Lippenerkrankungen eine Einzelstempelbiopsie möglicherweise keine geeignete Methode zur genauen Diagnose dieser Untergruppe von Patienten ist und dass bei einer Zinnoberrotektomie eine sorgfältige histologische Untersuchung der gesamten ausgeschnittenen Probe (Serienschnitte) erforderlich ist.

Patienten mit CGL, insbesondere vom tiefen suppurativen Typ, sollten für eine chirurgische Exzision in Betracht gezogen werden und müssen wegen des Risikos, ein Plattenepithelkarzinom zu entwickeln, engmaschig überwacht werden . Darüber hinaus sollten diese Patienten in einen regelmäßigen Follow-up-Zeitplan aufgenommen werden, um verdächtige klinische Veränderungen zu überwachen, insbesondere wenn eine Zellatypie mikroskopisch beobachtet wird (Fall zwei). Aus diesem Grund wurden unsere Fälle seit mehr als einem Jahr (Fälle zwei und drei) und bis zu fünf Jahren (Fall eins) ohne Anzeichen klinischer Veränderungen verfolgt.

Zusammenfassend stellen die vorliegenden Berichte ungewöhnliche Präsentationen von CGL dar, die eine diagnostische Herausforderung für Kliniker darstellen. Die ätiologischen Faktoren in beiden Fällen sind unklar, wurden jedoch mit einem zusätzlichen Fall von aktinischer Cheilitis im Kindesalter verglichen.

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