Recensione
Metodi
Documenti relativi alla riparazione di CA in pazienti pediatrici con o senza l’uso di uno stent sono stati identificati da Google Scholar, PubMed (fino al 2019) e dal world wide web. I titoli e gli abstract pertinenti sono stati cercati utilizzando i seguenti termini chiave “atresia choanal”, “stent”, “stentless” e ” pediatric.”Sono stati esclusi gli studi relativi a” adulti”,” anomalie craniofacciali “e l’uso di” mitomicina C”. Inoltre, i riferimenti alla letteratura sono stati accuratamente scansionati per ulteriori documenti e sono stati studiati anche articoli pertinenti. Il criterio di ricerca principale per ogni articolo era risultati CA-correlati con o senza stent in popolazioni pediatriche, e articoli rilevanti fino all’anno 2019 sono stati inclusi nella revisione.
Risultati
Diversi studi hanno confrontato i risultati del paziente relativi alla riparazione di CA nella popolazione pediatrica con o senza l’uso di stent. I documenti pertinenti sono stati analizzati e inclusi nello studio.
Riparazione assistita da stent di Atresia coanale
Diversi studi hanno riportato il successo della riparazione endoscopica CA transnasale con l’uso di stent. I risultati favorevoli dipendono in gran parte da molteplici fattori, come il materiale dello stent, il posizionamento dello stent, la durata dello stent e il tipo di stent. Uno di questi studi di Nithyasundar & Narayanan ha descritto il ruolo del materiale dello stent nel successo dell’esito chirurgico. Stent in cloruro di polivinile morbido (Portex, Smiths Medical, Inc., Minnesota, Stati Uniti) sono stati utilizzati in pazienti di età compresa tra sei giorni a due anni, di cui due avevano CA ossea, uno aveva CA membranosa ossea e uno aveva CA membranosa. Inoltre, due pazienti avevano CA bilaterale e due avevano unilaterale. Gli stent sono stati utilizzati in tutti i casi e i pazienti sono stati seguiti dopo l’intervento per uno o due anni. I risultati dell’intervento hanno mostrato un successo del 100% e in ogni caso non è stato richiesto un intervento chirurgico di revisione. Gli autori hanno concluso che diversi fattori hanno svolto un ruolo chiave nel migliorare il tasso di successo, come l’uso di stent Portex, antibiotici ad ampio spettro per tutto il periodo di stenting, almeno quattro settimane di stenting e, successivamente, la rimozione delicata dello stent per prevenire traumi e sanguinamento. Un altro studio di Rodriguez et al. retrospettivamente valutato 49 pazienti pediatrici di età compresa tra tre giorni a 13 anni con CA, che sono stati trattati con il metodo microscopico transnasale e uno stent endonasale di silicone è stato posto per una a 12 settimane. Di questi, 35 pazienti hanno richiesto un intervento chirurgico rivisto e nove hanno avuto complicazioni. Nel complesso, lo studio ha rilevato che la riparazione assistita da stent è efficace ed efficace nella popolazione pediatrica.
L’effetto positivo della durata dello stenting sull’esito chirurgico è stato dimostrato in uno studio di Freitas & Berkowitz , che ha riportato la riparazione endoscopica transnasale assistita da stent di CA in 23 neonati di età compresa tra zero e 32 giorni. Tutti i pazienti sono stati sottoposti a stent per una media di 75 giorni, di cui 20 sono stati sufficientemente seguiti. Di questi, sei hanno richiesto un intervento chirurgico di revisione, tre hanno avuto una procedura di revisione e tre non hanno avuto alcuna procedura di revisione. Lo studio ha concluso che lo stenting per un periodo di tre mesi ha ridotto le possibilità di stenosi precoce. In un altro caso interessante, Gupta & Kaur ha presentato il caso studio di un neonato con CA bilaterale, che è stato trattato con endoscopia transnasale con stent. Gli stent sono stati tenuti per quattro settimane e il bambino è stato seguito per un anno, senza complicazioni.
Risultati simili sono stati riportati da Riepl et al. che ha trattato sei pazienti di CA bilaterale di età compresa tra tre giorni e due mesi. L’endoscopia transnasale è stata eseguita e gli stent sono stati posizionati in tutti i casi per almeno sei settimane. Lo studio ha suggerito l’uso di stent bilaterali, in particolare nei pazienti molto giovani, per evitare la restenosi precoce. Paragonabile allo studio sopra menzionato, Romeh & Albirmawy ha anche analizzato retrospettivamente i casi che hanno eseguito la riparazione endoscopica transnasale assistita da stent per la gestione di CA. In totale, sono stati analizzati i casi di 54 bambini di età compresa tra sette giorni e 14 anni; la durata dello stenting era da cinque a sette giorni per evitare complicazioni. Pertanto, un periodo ridotto di stenting è stato segnalato come uno dei fattori che hanno portato a risultati di successo del paziente.
Le tecniche endoscopiche standard sono in genere implementate per gestire CA. Tuttavia, Jones et al. riportato un caso eccezionale di CA bilaterale in un neonato con sindrome da CARICA (coloboma, difetti cardiaci, CA, ritardo della crescita, anomalie genitali e anomalie dell’orecchio) e difficile anatomia della base cranica. È stata utilizzata una bava mastoidea curva; gli stent sono stati posizionati il giorno 1 dopo l’operazione e sono stati rimossi dopo una settimana. La respirazione e l’alimentazione sono state trovate normali. Dopo un mese, il paziente ha riportato un aumento del lavoro di respirazione e congestione nasale, che è stato trattato bene. Dopo tre mesi, choana rivisto visualizzato osso atretico; pertanto, il trattamento con la bava curva è stato ripetuto, e il bambino è stato trattato con successo.
Recentemente, i progressi nei tipi di stent utilizzati hanno mostrato risultati favorevoli e ridotto gli effetti collaterali altrimenti comuni dell’utilizzo di stent tradizionali. Per esempio, gli stent steroide-eluenti hanno indicato i risultati promettenti nella manutenzione post-chirurgica della pervietà del seno di ostia e della prevenzione delle sinechie in adulti . Bangiyev et al. utilizzato mometasone furoate stent steroide-eluenti (Propel, Intersect ENT, Menlo Park, California, Stati Uniti) per trattare CA in tre pazienti pediatrici di età due anni, un giorno e 16 anni, sperando di evitare la stenosi post-chirurgica. I primi due casi sono stati identificati con CA bilaterale mentre il terzo caso ha mostrato CA unilaterale. Il caso 1 aveva atresia membranosa, il Caso 2 aveva atresia ossea, mentre il Caso 3 aveva atresia di tipo misto. Lo stent è stato implementato con successo in tutti i casi ed è stato trovato sicuro ed efficace, senza restenosi in nessun paziente con follow-up di 12 mesi. È interessante notare che lo stent steroide è stato utilizzato “off-label”, in quanto è stato approvato dalla Food and Drug Administration (FDA) solo per la popolazione adulta. Come spray nasale topico, lo steroide è stato approvato dalla FDA a 100 µg al dosaggio giornaliero per i bambini di età superiore a due anni; tuttavia, attualmente non è approvato per i bambini di età inferiore a due anni. Pertanto, gli autori hanno raccomandato ulteriori studi sulla profilazione della sicurezza e sull’analisi dell’effetto a lungo termine e dell’efficacia nella popolazione pediatrica.
Riparazione senza stent di Atresia Choanal
Sebbene numerosi studi abbiano riportato il successo dell’utilizzo di stent post-intervento chirurgico nella riparazione di CA, diversi studi hanno anche riportato risultati favorevoli senza l’uso di stent. In uno studio retrospettivo, Brihaye et al. ha analizzato in modo completo i risultati della chirurgia per CA senza l’uso di uno stent in 36 bambini, dal 1999 al 2015, con il 50% di casi unilaterali e il 50% bilaterali. La colla di fibrina è stata utilizzata per attaccare i lembi della mucosa e i pazienti sono stati seguiti per sei anni in media. Gli autori hanno concluso che la chirurgia era sicura per i neonati e che la restenosi poteva essere ridotta al minimo non usando gli stent e seguendo procedure di gestione adeguate. Allo stesso modo , un altro intervento chirurgico di successo è stato documentato da Saitabau, che ha presentato il caso di una ragazza di 16 anni con CA congenita bilaterale di tipo misto, che è stata curata presso l’ospedale nazionale di Muhimbili, in Tanzania. Il choana atretico è stato trattato endoscopicamente senza stent in anestesia generale.
La riparazione di CA mediante endoscopia transnasale è stata ampiamente accettata. Schoem ha esaminato retrospettivamente i risultati senza stent in 13 bambini di età compresa tra due e 13 giorni con CA unilaterale e bilaterale. A tutti i pazienti sono state somministrate combinazioni di antibiotici orali, steroidi orali e steroidi nasali topici. Lo studio ha concluso che la riparazione di CA mediante endoscopia transnasale è sicura ed efficace senza l’uso di uno stent. El-Ahl & El-Anwar ha anche valutato la riparazione senza stent della CA mediante l’approccio endoscopico transnasale. Lo studio ha coinvolto sette pazienti di età tre-15 giorni con CA bilaterale. L’intervento ha evitato complicazioni legate allo stent e lo studio ha concluso che la tecnica era efficace, con una buona pervietà e un recupero più rapido dei pazienti. Allo stesso modo, El-Anwar et al. ha anche presentato uno studio su 25 pazienti di età compresa tra tre e 15 anni, nei quali la CA bilaterale è stata riparata tramite l’approccio endoscopico transnasale senza stent. Durante il follow-up, è stato osservato choana largo in 18 pazienti, choana stretto in sei e restenosi in un paziente. Nel complesso, i risultati sono stati trovati soddisfacenti senza l’utilizzo di stent.
L’approccio transettale per riparare CA senza l’uso di stent è stato riportato da Wormald et al. in 16 pazienti pediatrici e un paziente adulto. In totale, sette casi erano bilaterali e 10 erano unilaterali. Lo studio ha riportato la necessità di trasfusione postoperatoria a causa di sanguinamento intraoperatorio in due neonati e complicanze respiratorie postoperatorie in due pazienti. Lo studio raccomanda di seguire l’approccio stentless per una pervietà duratura.
Studi comparativi di riparazione CA con e senza stent
Diversi studi hanno valutato in modo completo l’effetto della gestione postoperatoria assistita da stent e senza stent confrontando i due nella stessa popolazione di pazienti. Mentre molti studi hanno riportato tassi di successo simili con o senza l’uso di stent, altri hanno riportato il vantaggio del metodo stentless rispetto all’approccio stent-assisted.
Wolf et al. retrospettivamente esaminato i casi di pazienti pediatrici di età inferiore ai 18 anni, che sono stati sottoposti a chirurgia endoscopica con o senza stent dal 2001 al 2012 presso il loro reparto. La popolazione pediatrica trattata comprendeva sia CA unilaterale che bilaterale di tipo misto e corporeo e un tasso di pervietà del 100% è stato riportato in entrambi i gruppi, senza differenze significative. Lo studio ha concluso che risultati postoperatori eccezionali potrebbero essere raggiunti sia con che senza stent. Inoltre, gli stent sono stati raccomandati nei neonati per prevenire la restenosi e le seguenti complicanze letali. Tuttavia, nei bambini di età superiore a un anno con sintomi lievi, gli stent non erano raccomandati a causa della possibilità di complicanze. Risultati simili sono stati riportati anche da Moreddu in una revisione in cui lo stenting è stato eseguito in 85 pazienti su 114 da novembre 1986 a novembre 2016. Lo studio ha concluso che nessuno stent era ugualmente sicuro, poiché non è stata osservata alcuna differenza significativa in termini di numero di procedure o pervietà. Tuttavia, la durata dello stent (in media 27,7 giorni) è risultata negativamente correlata all’analisi a lungo termine. In un altro studio retrospettivo, Kim et al. ha valutato i fattori che influenzano i risultati dell’intervento chirurgico su pazienti di età compresa tra sei giorni e 28 anni. Non sono state osservate differenze significative negli esiti chirurgici con o senza l’uso di stent, poiché il tasso di restenosi è stato del 42,9% con stent e del 47,4% senza stent. Tomoum et al. ha riportato una valutazione comparativa della riparazione endoscopica di CA in 72 neonati utilizzando un lembo a forma di L specchiato senza stent contro stenting senza lembo. Il follow-up dei pazienti ha rivelato un tessuto di granulazione più elevato nei pazienti con stent (53,3%) rispetto ai pazienti senza stenosi (28,6%) e 33,33% nei pazienti con stent e 21.40% nei pazienti senza stent. Lo studio ha concluso che la riparazione endoscopica senza stent con un lembo era sicura ed efficace. Un altro studio di Newman et al. ha confrontato la gestione assistita da stent e senza stent della CA in 42 bambini di età compresa tra tre giorni e 15 anni. Gli stent, quando usati, sono stati mantenuti per 15 giorni o più; tuttavia, le differenze non erano significative tra i gruppi. Lo studio suggerisce anche che la base dei risultati sia un potenziale pregiudizio, poiché gli stent sono stati distribuiti in base alla gravità della malattia e, pertanto, raccomanda che gli stent debbano essere utilizzati o meno in base al caso specifico.
Il vantaggio del metodo senza stent rispetto al metodo basato sullo stent è stato riportato da Saafan in 20 bambini, 10 con e 10 senza stent. Lo stent è stato mantenuto per quattro settimane e il follow-up per uno o due anni ha rivelato che il restringimento coanale, la stenosi e la formazione di tessuto granulare erano significativamente più alti nel gruppo assistito dallo stent, mentre non sono state osservate differenze significative in termini di chiusura. Pertanto, lo studio ha concluso che l’uso di stent potrebbe non essere necessario per la riparazione di CA bilaterale. Risultati simili sono stati riportati da Uzomefuna et al. per la riparazione assistita da stent di CA tramite endoscopia transnasale in 31 bambini di età compresa tra un giorno e 15 anni. L’incidenza di restenosi era più alta nei casi con stent; 80% per età inferiore a 10 mesi e 57% per stent in età da quattro a sei settimane, rispetto a quelli senza stent, mostrando 33,3% restenosi, concludendo così che i casi di restenosi erano più alti con l’uso di stent intranasali. Inoltre, Eladl & Khafagy ha presentato uno studio retrospettivo su 112 bambini di età compresa tra uno e 28 giorni sottoposti a trattamento endoscopico per la riparazione di CA bilaterale con o senza stent. La restenosi è stata osservata nel 42% dei pazienti e il 74,5% dei pazienti nel gruppo stent ha richiesto una seconda valutazione rispetto al 20,6% nel gruppo non stent. I pazienti avevano stent per quasi due-sei settimane. Lo studio ha riferito che un tasso di successo più elevato è stato raggiunto senza l’uso di stent.
Discussione
Le strategie di trattamento per CA sono state descritte dalla metà del diciannovesimo secolo; tuttavia, la scelta della tecnica ideale è ancora dibattuta. La presente revisione si è concentrata sulla riparazione assistita da stent e senza stent della CA nella popolazione pediatrica. È stata osservata un’ampia variazione nelle tecniche e nei risultati e sono stati osservati diversi fattori che contribuiscono al successo dell’intervento. Idealmente, il successo dell’intervento chirurgico è misurato in termini di maggiore pervietà e minore incidenza di stenosi, degenza ospedaliera, morbilità e mortalità . Sono state riportate diverse tecniche per il trattamento della CA, di cui le più comunemente utilizzate sono endoscopiche transnasali, transettali e transpalatali.
Il successo della CA dipende dall’intervento chirurgico e da complicanze postoperatorie minime o assenti. La scelta di utilizzare o meno uno stent è stata ampiamente discussa in letteratura e, sebbene non vi sia consenso, alcuni fattori sono noti per aumentare le possibilità di successo con complicazioni minime, come la scelta del materiale dello stent, la durata dello stent e l’età del paziente. Le complicanze più comunemente osservate dopo la correzione chirurgica della CA sono la stenosi e il tessuto di granulazione. Mentre questi sono stati comunemente riportati con l’uso di stent, alcuni studi hanno suggerito che l’uso di stent in materiale morbido piuttosto che stent tradizionali potrebbe ridurre le complicazioni. Ad esempio, Lazar & Younis e Nithyasundar & Narayanan hanno riportato risultati eccezionali con l’uso di stent di polivinilcloruro di Portex, mentre Rodriguez et al. riportato l’uso di stent in silicone e Bartel ha suggerito l’uso di un catetere Foley per evitare complicazioni legate allo stent. Inoltre, anche l’uso” off-label ” di stent che eludono farmaci ha dato risultati promettenti, sebbene siano necessari ulteriori studi per confermare lo stesso .
La durata dello stent e l’esito della durata dello stent sono risultati essere un altro fattore che ha influenzato il successo della riparazione della CA nei pazienti pediatrici. I risultati degli studi sono stati trovati controversi. La maggior parte degli studi ha riportato risultati positivi con periodi più lunghi di stenting; Nithyasundar & Narayanan ha raccomandato un minimo di quattro settimane di stenting e una durata più lunga di stenting senza complicazioni è stata osservata negli studi di Rodriguez et al., Freitas & Berkowitz, Gupta & Kaur, e Riepl et al., che ha distribuito gli stent per una a 12 settimane, 11 settimane, quattro settimane e sei settimane, rispettivamente . Tuttavia, alcuni studi hanno anche riportato la durata più breve dello stenting come possibile motivo per il risultato positivo. Lo studio di Romeh & Albirmawy ha impiegato stent per cinque-sette giorni e ha trovato risultati favorevoli nella popolazione di pazienti. Tuttavia, alcuni studi hanno raccomandato tre e sei settimane di stenting per CA unilaterale e bilaterale, rispettivamente anche se altri studi suggeriscono che la durata dello stenting dovrebbe essere individualizzata fino allo sviluppo della mucosa .
Il successo associato allo stent della riparazione CA è stato anche riscontrato variare a seconda dell’età del paziente al momento dell’intervento. Wolf et al. ha riferito che l’uso di stent è il trattamento ideale di scelta per i neonati per evitare restenosi e altre complicazioni e per un aumento di peso sufficiente prima dell’intervento chirurgico. Hanno anche affermato che nei bambini di età superiore a un anno, con sintomi lievi, gli stent dovrebbero essere evitati a causa delle possibili complicanze. Pertanto, mentre diversi studi hanno dimostrato risultati superiori con la chirurgia senza stent rispetto alla chirurgia assistita da stent, la ragione potrebbe essere l’età della popolazione pediatrica studiata. Questa potrebbe essere la spiegazione delle osservazioni di Saafan, in cui l’uso di uno stent nei bambini di età compresa tra uno e cinque anni ha mostrato complicazioni significativamente più elevate. Tuttavia, non esiste alcuna prova diretta che confermi il rischio proporzionale di chirurgia assistita da stent con l’età e, pertanto, la scelta della gestione postoperatoria per la riparazione CA dipende spesso dalle preferenze dei chirurghi .
Questa recensione aveva alcune limitazioni. In primo luogo, abbiamo escluso la chirurgia senza stent con il trattamento con mitomicina, che potrebbe influenzare il possibile tasso di successo osservato con la gestione senza stent. In secondo luogo, queste osservazioni non sono applicabili a tutti i casi di gestione postoperatoria della riparazione CA a causa del possibile effetto di altri fattori precedentemente menzionati. Inoltre, questa ricerca ha esaminato selettivamente solo la popolazione pediatrica; quindi, questi risultati non possono essere generalizzati per la popolazione adulta. In terzo luogo, alcuni articoli potrebbero essere stati persi e non inclusi nello studio. In quarto luogo, la maggior parte dell’atresia coanale associata alla sindrome da anomalia craniofacciale non è stata inclusa in questo studio. Pertanto, sono necessari ulteriori studi per stabilire una procedura standard da seguire per la gestione postoperatoria della riparazione CA.