Megacolon på grund af kronisk Schistosomiasis: en sagsrapport og gennemgang af litteratur

abstrakt

selvom Schistosoma-infektion hos mennesker ofte involverer tarmene, er megacolon et sjældent fund. Vi rapporterer en 47-årig patient, der viste sig at have kronisk megacolon. Efter at have svigtet konservativ ledelse gennemgik han udvidet hæmikolektomi med kolorektal anastomose. Kolon patologi afslørede kronisk schistosomiasis og Schistosoma serologi var positiv.

1. Introduktion

Megacolon kan defineres som den irreversible dilatation af et kolonsegment i fravær af obstruktion . Selvom det er kontroversielt, bruges en cecal diameter på 12 cm normalt som en afskæring til diagnose . Den akutte form kan være giftig og er normalt forbundet med svær inflammatorisk eller infektiøs kolonsygdom eller ikke-toksisk, såsom med Ogilvies syndrom . Kronisk megacolon er sjælden hos voksne og er almindeligvis idiopatisk . Det kan dog være forbundet med Chagas’ sygdom og lidelser, der påvirker tarmens glatte muskler eller enteriske nervesystem, som kan omfatte myelopati i rygmarven . Selvom det er meget usædvanligt, kan Hirschsprungs sygdom forekomme i voksenalderen med kronisk megacolon .

tarmene er ofte involveret under Schistosoma infektion, især med Schistosoma mansoni . I denne rapport præsenterer vi et tilfælde af kronisk megacolon forbundet med colonic schistosomiasis, som ikke er rapporteret i litteraturen til vores viden.

2. Case Report

en 47-årig mand, der vides at have hypothyroidisme og hypertension ved behandling præsenteret for gastroenterologiklinikken, der klagede over to års historie med abdominal distension, der var værre efter oral indtagelse, især mælk. Han havde normale tarmbevægelser og nægtede kvalme og opkastning. Der var ingen tidligere abdominal kirurgi. Ved undersøgelse blev maven fjernet uden ømhed. Koloskopi blev udført og viste normal endetarm, groft udvidet sigmoid med overflødig kolonvæg og mild slimhindebetændelse. Abdomen computeriseret tomografi viste distended sigmoid colon med kollapset endetarm og ingen obstruktion (Figur 1).

(a)

(b)

(c)

(a)
(b)
(c)

Figur 1

præoperativ computertomografi af maven. (a) den oprindelige spejderfilm viser alvorligt udvidet sigmoid kolon. b) koronale afsnit. (c) Sagittal sektion.

da hans symptomer var alvorlige, og han allerede mislykkedes konservativ behandling, blev patienten henvist til generel kirurgi. Han gennemgik laparotomi(figur 2 (A)) og udvidet hemicolektomi af det berørte segment med kolorektal anastomose. Han klarede sig godt både internt og postoperativt. Patologien viste uventet kronisk schistosomiasis i kolonvæggen (figur 2(b) og 2(c)). Efter yderligere evaluering fandt vi, at han boede i det nordlige Saudi-Arabien (hagl), men nægtede udsættelse for urent vand eller nylige rejser. Hans Schistosoma serologi titer var høj (1 : 1024). Andre laboratoriefund omfattede let forhøjet direkte og total bilirubin (henholdsvis 12,3 og 41,5 liter/L), normale aminotransferaser, erythrocytsedimenteringshastighed = 11 mm/time og C-reaktivt protein < 3,50 mg/L. Han blev henvist til infektionssygdomsklinikken og blev behandlet med pralikvantel. Ved seks måneders opfølgning klarede patienten sig godt med opløsning af hans abdominale symptomer.

(a)

(b)

(c)

(a)
(b)
(c)

figur 2

(a) Megacolon som set på tidspunktet for laparotomi. (B) submukosal granulom omkring æg i kolonvæggen (lav effekt). Colonic mucosa viser kronisk inaktiv colitis, mild med mild krypt forvrængning. Der var ingen dysplasi eller malignitet. (C) submukosal granulom omkring æg i kolonvæggen (høj effekt).

3. Diskussion

vi rapporterede tilfælde af colonic schistosomiasis forbundet med kronisk megacolon. Gennemgang af litteratur gav ikke nogen lignende sag.

kronisk megacolon manifesterer sig normalt som forstoppelse . Det er oftest idiopatisk . Et al. gennemgik elektroniske medicinske journaler over alle patienter diagnosticeret med kronisk megacolon fra 1999 til 2014 på Mayo Clinic og fandt, at årsagen til megacolon var idiopatisk hos 16 (66,7%) patienter . Evaluering af kronisk megacolon består normalt af koloskopi og radiologiske undersøgelser . Hvis der er rejser eller bor i Sydamerika, er serologiske undersøgelser for Chagas’ sygdom berettiget . I en ung mand med forstoppelse siden barndommen bør Hirschsprungs sygdom overvejes .

forvaltningen af megacolon er normalt symptomatisk og ikke-kirurgisk . Adressering af årsagen, når den er reversibel, er afgørende. Tarmrensning med enemas bør ske i tilfælde af stor afføring . Fiberbegrænsning med små mængder PEG-opløsninger for at reducere afføringsvolumen og dannelse af gas er en del af vedligeholdelsesbehandling . Hvis konservative foranstaltninger mislykkes, kan kirurgi indikeres .

Schistosomiasis er en almindelig kronisk helminth sygdom forårsaget af Schistosoma trematode orme. Det starter med, at Schistosome cercariae trænger ind i den menneskelige hud og bliver schistosomulae; schistosomulae migrerer derefter til portalvenen og modnes til voksne; voksne migrerer til venerne, der dræner tarmene, endetarmen og blæren . Intestinal schistosomiasis opstår, når æg vandrer gennem tarmvæggen, hvilket fremkalder slimhindegranulomatøs betændelse . Pseudopolyps kan danne og overfladisk blødning kan forekomme . De fleste læsioner er placeret i tyktarmen og endetarmen . Med tiden dæmpes det inflammatoriske respons på æg . Intestinal schistosomiasis ses oftest med Schistosoma mansoni . Det kan dog også forekomme med Schistosoma japonicum, hematobium og intercalatum . Schistosoma mansoni er endemisk i Afrika, Sydamerika og Mellemøsten, herunder visse dele af Saudi-Arabien . En undersøgelse fra Saudi-Arabien evaluerede 216 patienter med schistosomal kolonsygdom og fandt, at otte patienter havde schistosomale polypper, og at det mest almindelige histopatologiske fund i kolonbiopsierne var Schistosoma mansoni ova i kolonslimhinden uden eller mild betændelse .

de mest almindelige symptomer og tegn på intestinal schistosomiasis er kroniske eller intermitterende mavesmerter, anoreksi og diarre, som kan være blodige . Desuden har Schistosoma infektion været forbundet med tyktarmskræft (odds ratio = 3,3; 95% konfidensinterval = 1,8-6,1) . Kronisk megacolon er ikke rapporteret. I undersøgelsen fra Saudi-Arabien blev ingen af de 216 patienter med colonic schistosomiasis diagnosticeret med megacolon . De mekanismer, hvormed intestinal schistosomiasis forårsager kronisk megacolon, er uklare. Det er muligt, at Schistosoma-induceret colonvægsbetændelse kronisk påvirker tarmens glatte muskler og/eller enteriske nervesystem, der fører til kronisk megacolon. Til støtte for denne mulighed viste en undersøgelse, at Schistosoma mansoni-infektion svækkede colitis hos rotter, men de colitis-inducerede forstyrrelser i kontraktilitet af langsgående og cirkulære kolonmuskelstrimler varede i lang tid efter den inflammatoriske reaktion .

vores patient havde kronisk megacolon med signifikante symptomer på trods af medicinsk behandling. Han blev behandlet med hemicolektomi. Intestinal schistosomiasis blev fundet på patologi. Han blev behandlet med pracikantel efter hemicolectomy, som er det valgte lægemiddel til schistosomiasis og er effektivt mod alle Schistosoma-arter . Det vides ikke, om behandling med pracivantel før operationen ville have forbedret gastrointestinale symptomer hos vores patient.

sammenfattende rapporterer vi en usædvanlig præsentation af en kronisk megacolon med patologi, der viser intestinal schistosomiasis efter hemicolektomi. Klinikere og patologer skal være mere opmærksomme på denne diagnose.

interessekonflikter

alle forfattere erklærer ingen interessekonflikt.